한 눈 상전장애로 나타난 전신홍반루푸스 1예
Systemic Lupus Erythematosus Presenting as Monocular Elevation Deficiency
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초록
목적: 한 눈 상전장애로 발현한 전신홍반루푸스 증례를 경험하여 보고하고자 한다. 증례요약: 평소 건강하였던 23세 여자 환자가 3일 전부터 발생한 수직복시와 두통을 주소로 내원하였다. 내전과 상전 시 악화되는 좌안 하사시가 있었고 현저한 좌안 하사근 기능저하(-3)가 있었다. 자기공명영상에서 좌안 상사근 주변에 염증소견과 좌측 중뇌에 다발성 경색이 관찰되었고, 반복적인 혈청학적 검사에서 빈혈, 림프구감소증과 항인지질항체가 양성이었다. 좌안 상사근염과 항인지질항체로 인한 과응고 상태로 의심되어 고용량 스테로이드로 치료하고 2개월 뒤 수직복시가 소실되었다. 5개월 뒤 좌안 하사시가 모든 상전방향에서 악화된 형태로 재발하였고, 좌측 중뇌에 혈관염에 의한 경색이 추가 발생하여, 고용량 스테로이드로 치료하였다. 좌안 하사시가 치료에 반응하지 않아서, 8개월 뒤 좌안 하직근 후전술을 시행하였다. 수술 1개월 후 압통을 동반한 다발성 홍반이 발생하여 손가락 병변에서 피부조직검사를 시행하였고, 루푸스에 합당한 병리소견이 관찰되었다. 결론: 전신홍반루푸스가 안구운동장애로 첫 발현할 수 있으므로, 젊은 여자 환자에서는 감별질환의 하나로 고려하여야 하겠다.
Abstract
Purpose: To report a case of monocular elevation deficiency as the presenting manifestation of systemic lupus erythematosus (SLE). Case summary: A 23-year-old, otherwise healthy female presented with a 3-day history of vertical diplopia and headache. She had a left hypotropia, which worsened in adduction and supra-duction and a profound inferior oblique underaction (-3). Magnetic resonance imaging showed an enhancement around the left superior oblique muscle and multiple infarctions in the left midbrain. On repetitive serological tests, anemia, lymphopenia, and anti-phospholipid antibody were positive. A presumptive diagnosis was a myositis of left superior oblique muscle and hyper-coagulation related with anti-phospholipid antibody. Two months after high-dose steroid treatment, the vertical diplopia was resolved. Five months later, the left hypotropia recurred as a more severe form with the inability to elevate the left eye in all directions. In addition, the infarction associated with vasculitis recurred in the left midbrain. As the treatment with high-dose steroid failed to relieve her ocular symptoms, recession of the left inferior rectus was performed 8 months later. One month after the surgery, she developed multiple lesions of erythematous nodosa with tenderness. Skin biopsy of the lesion in the fingers showed the histological findings consistent with lupus. Conclusions: Eye movement abnormality can be an initial manifestation of SLE, which should be considered as a differential diagnosis especially in young female patients.
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