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크론병 환자에서 다발성 안와근염에 동반된 톨로사-헌트증후군

Tolosa-Hunt Syndrome with Multiple Orbital Myositis in a Patient with Crohn’s Disease

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주제분류안과학

초록

목적: 우측 안구통과 양안 수평복시가 발생한 크론병 환자에서 안와 자기공명영상검사를 통해 다발성 안와근염에 톨로사-헌트증후군이 동반된 1예를 보고하고자 한다. 증례요약: 46세 여자 환자가 내원 2개월 전 우측 안구통 및 편두통이 발생하였고, 내원 3일 전부터는 급성 수평복시가 발생하여 내원하였다. 환자는 4년 전 크론병을 진단받고 면역억제제를 복용 중이었다. 안구운동검사상 우안 -3.0의 외전 제한 소견과 크림스키검사상 우안 내사시 소견이 관찰되었다. 안와 자기공명영상검사에서 양안 다발성의 외안근 조영증강과 외안근 비대 소견이 관찰되었고, 우측 해면정맥굴에 조영증강이 관찰되었다. 이에 양측 다발성 안와근염 및 우측 톨로사-헌트증후군으로 진단하고, 3일간 고용량 스테로이드를 투여하였으며 이후 경구 약제로 감량하여 치료하였다. 치료 1주째에 우측 안구통이 소실되었고, 치료 3개월 후 우안 외전제한 및 내사시가 완전 소실되었다. 결론: 안와근염과 톨로사-헌트증후군은 특발성의 비특이적 육아종성 질환으로, 두 질환이 동반하여 나타나는 경우는 흔하지 않기에본 증례를 보고하는 바이다.

Abstract

Purpose: We report a case of Tolosa-Hunt syndrome with multiple orbital myositis identified via orbital magnetic resonance imaging in a patient with Crohn's disease who developed right eye pain and binocular horizontal diplopia. Case summary: A 46-year-old woman visited our clinic with a 2-month history of right eye pain and migraine, as well as a 3-day history of acute horizontal diplopia. She had previously been diagnosed with Crohn's disease and was taking immunosuppressive drugs. In the eye movement test, esotropia and an abduction limitation of -3.0 in the right eye were observed on the Krimsky test. There were no specific findings in anterior segment and fundus examinations. Orbital magnetic resonance imaging showed multiple extraocular muscle enhancement in the right eye and multiple extraocular muscle hypertrophy in the left eye. The patient was diagnosed with binocular multiple orbital myositis and right Tolosa-Hunt syndrome; she was treated with high-dose steroids for 3 days followed by lower dose oral medications. During the first week of treatment, the right eye pain disappeared and the right eye abduction limitation showed slight improvement. After 3 months of treatment, the right eye abduction limitation and esotropia completely disappeared. Conclusions: Orbital myositis and Tolosa-Hunt syndrome are idiopathic, nonspecific chronic granulomatous diseases with painful ophthalmoplegia. We describe a rare case in which the two diseases appear together.

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