A Case of Successful Bronchial Artery Embolization for Bronchial Artery to Pulmonary Artery Shuntwith Massive Hemoptysis
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참고문헌
초록
객혈은 소아에서는 드문 증상이지만, 생명을 위협할 수 있는 위중한 증상이므로 신속한 진단 평가가 필요하다. 이러한 객혈의 원인에는 여러 가지가 있지만, 비정상적으로 확장된 기관지 동맥이 폐동맥과 단락을 이루면서 객혈이 발생할 땐 주로 승모판 협착이나 결핵 환자에게서 발생한다고 알려져 있다. 즉, 정상 폐 와 심장을 가진 환자에서 기관지 동맥의 확장 및 이형성으로 인해 객혈이 발생하는 경우는 드물어, 성인에서는 몇몇 보고가 있었으나 소아 환자에서는 증례가 매우 드물다. 저자들은 기관지 동맥의 비정상적 확장 및 이형성과 함께, 폐동맥 단락이 형성되어 대량 객혈이 있었던 13세 여아를 경험하였다. 환아는 갑작스럽게 발생한 400 mL 가량의 객혈을 주소로 내원하였다. 환아는 수 일에 걸친 기침 증세를 보이고 있었고, 객혈과 함께 토혈도 동반되어 있었다. 선홍색의 객혈이 기침에 의해 유발되었고, 혈액에는 거품과 함께 가래, 음식물 등이 섞여 있었다. 환아는 비 출혈이나 호흡 곤란 및 외상등은 관찰되지 않았다. 의식은 명료하였고, 활력 징후는 안정되어 있었고, 이학적 검사상 양쪽 폐에서 수포음 및 통음이 청진되었다. 혈액 검사상, 백혈구 16,950/mm3, 혈색소 11.7 g/dL, 혈소판 258,000/mm3 이었으며, prothrombin time은 12.9초, partial thromboplastin time은 31.0초로 이상이 없었다. 간 효소 검사 및 전해질, 소변 검사 등은 모두 정상이었고, CRP는 음성이었다. 단순 흉부 사진에서 우측 중-하 폐야에서 간유리 혼탁화가 관찰되었고, 흉부 CT에서 흉수, 농흉, 기관지 확장증 및 혈관 확장 소견등이 없음을 확인하였다. 토혈과의 감별을 위하여 상부 위장관 내시경을 시행하였으나 특별한 이상이 없었고, 비강경에서도 특이 소견은 없었다. 호흡기 내시경에서도 출혈 부위는 확인할 수 없었으나, 기관지 폐포 세척을 하는 동안 세척액에 선홍색의 혈액이 점점 진해지는 양상이 확인되었다. 기관지 폐포 세척액의 세포 검사에서 적혈구를 탐식한 대식구가 주로 관찰되었고, 결핵 PCR, AFB 염색 및 그람 염색은 모두 음성이었다. 세척액 배양 결과는 음성이었다. 입원 7일째, 기관지 동맥 조영술을 시행하여 구불구불한 이형성증을 보이는 이상 확장된 기관지 동맥이 폐 동맥과 단락된 것을 확인할 수 있었다. 355-500 µ의 색전 입자를 이용하여 기관지 동맥 색전술을 성공적으로 시행하였고, 이후 상태 호전되어 퇴원하였다. 환아는 색전술 이후 12개월이상 더 이상의 객혈이 없는 상태이다.
Abstract
A 13-year-old girl was admitted with massive hemoptysis and hematemesis. An estimated volume was about 400 cc. The blood was frothy and mixed with sputum and food. She had no history of epistaxis, choking, joint pain or trauma. Her vital sign was stable and physical examination was normal except for bilateral crackles and ronchi on auscultation of the lungs. Laboratory data on arrival including blood counts, liver enzyme, urinalysis and electrolytes were all normal. Chest CT showed bilateral extensive centrilobular ground glass opacity nodules and there were suspicious blood clots in the right bronchus. There was no evidence of pleural effusion, increased vascular markings, abscess or brochiectasis. We performed an upper GI endoscopy and bronchoscopy, it was all normal. On cytology from bronchoalveolar lavage, cell count was 1,660/µL with 63% of macrophages laden with erythrocytes and 35% lymphocytes. Tuberculosis PCR from this fluid was negative and AFB stain, Gram stains were all negative. She has had a second attack on day seven, emergency bronchial angiography was performed. There was dysplastic bronchial artery with a tortuous change, shunting to the pulmonary artery. Bronchial artery embolization was performed successfully using embolization particles. Follow-up blood counts, electrolytes and chest radiogram were all normal. There was no further episode of hemoptysis twelve months after embolization.
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